1型自身免疫性胰腺炎1例诊治分析.pdf
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1、t i o n sJ.O r t h o p T r a u m a t o l S u r g R e s,2 0 1 8,1 0 4(2):2 7 3-2 7 6.7L I MAKAT S O K,P A R K E R R.T r e a t m e n t r e c-o mm e n d a t i o n s f o r p h a n t o m l i m b p a i n i n p e o p l e w i t h a m p u t a t i o n s:A n e x p e r t c o n s e n s u s d e l p h i s t u d yJ
2、.PM R,2 0 2 1,1 3(1 1):1 2 1 6-1 2 2 6.8C OHE N S P,G I LMO R E C A,R AU C K R L,e t a l.P e r c u t a n e o u s p e r i p h e r a l n e r v e s t i m u l a t i o n f o r t h e t r e a t m e n t o f c h r o n i c p a i n f o l l o w i n g a m-p u t a t i o nJ.M i l M e d,2 0 1 9,1 8 4(7):e 2 6 7-e 2
3、 7 4.9P OMA R E S G,C OUD AN E H,D A P F,e t a l.P s y c h o l o g i c a l e f f e c t s o f t r a u m a t i c u p p e r-l i m b a m p u t a t i o n sJ.O r t h o p T r a u m a t o l S u r g R e s,2 0 2 0,1 0 6(2):2 9 7-3 0 0.1 0P UR AN I K A K,MA I T Y S,ME E NA S P,e t a l.Q u a l i t y o f l i f e
4、 o f p a t i e n t s w i t h m a j o r a m p u-t a t i o n s i n t h e t e r t i a r y c a r e c e n t e r o f w e s t e r n r a j a s t h a n:A p r o s p e c t i v e o b s e r v a t i o n a l s t u d y i n 2 0 1 9-2 0 2 0J.C u r e u s,2 0 2 1,1 3(1 2):e 2 0 4 1 9.1 1郝莹,郭峰.上肢截肢者大脑运动皮质区神经可塑性的 研 究 进 展
5、 J.中 国 康 复 理 论 与 实 践,2 0 1 9,2 5(7):8 0 1-8 0 4.(收稿日期:2 0 2 2-1 1-0 8 修回日期:2 0 2 3-0 5-1 8)通信作者,E-m a i l:z y j h k d y f y 1 2 6 81 6 3.c o m。案例分析1型自身免疫性胰腺炎1例诊治分析张 银1,王 萍2,杜笑语1,康莹莹1,邓子刚1,张英剑1(1.河南科技大学临床医学院/河南科技大学第一附属医院,河南 洛阳 4 7 1 0 0 0;2.河南科技大学医学院公共卫生教研室,河南 洛阳 4 7 1 0 0 0)摘 要 自身免疫性胰腺炎(A I P)是由自身免疫
6、介导、以胰腺肿大和胰管不规则狭窄为特征的一种特殊类型的慢性胰腺炎,可分为1型A I P和2型A I P。其中,1型A I P又称淋巴细胞浆细胞硬化性胰腺炎,被认为是I g G 4相关性疾病,在临床上较为少见,极易与胰腺癌相混淆,易漏诊、误诊。该文报道了1例险被误诊的1型A I P案例,以期提高临床医生对该疾病的认识。关键词 自身免疫;胰腺炎;胰腺癌D O I:1 0.3 9 6 9/j.i s s n.1 0 0 9-5 5 1 9.2 0 2 3.1 9.0 4 1中图法分类号:R 5 7 6文章编号:1 0 0 9-5 5 1 9(2 0 2 3)1 9-3 4 1 7-0 4文献标识码:
7、B 自身免疫性胰腺炎(A I P)是一种罕见且极易被误诊的特殊 形式的胰腺 炎,发病 率 小 于 或 等 于1/1 0万1,其特征是梗阻性黄疸伴或不伴胰腺肿块、淋巴浆细胞浸润性和纤维化,对类固醇反应显著2。临床上诊断A I P存在一定难度,尤其是对于临床表现及影像学表现不典型患者的诊断更加困难。本文报道了1例险被误诊的1型A I P案例。1 临床资料 患者,女,4 7岁,因“全身皮肤黏膜黄染、瘙痒半月”,于2 0 2 0年9月7日入本院。入院前半月出现无明显诱因的全身皮肤黏膜黄染、瘙痒,伴恶心、厌油、纳差、小便发黄,大便呈陶土样,无发热、腹痛、腹泻、呕吐等不适。发病以来神志清,精神差,睡眠一般
8、,饮食差,大小便同上,体重较前下降3 k g。既往史无特殊。2 0 2 0年8月2 0日就诊于某院,行相关检查,肝功能示:总胆红素(T B I L)2 0 5.5 m o l/L,直接胆红素(D B I L)1 4 4.8 m o l/L,间 接 胆 红 素(I B I L)6 0.7 m o l/L,-谷氨酰转肽酶(G G T)2 8 2.0 U/L,碱性磷酸酶(A L P)5 5 8.0 U/L,总 胆 汁 酸(T B A)1 1 2 4.8 m o l/L。糖类抗原1 9 9(C A 1 9 9)8 6.5 2 U/m L。尿常规示:尿胆红素+。血淀粉酶、脂肪酶等未见异常。腹部彩色多普勒
9、超声(彩超)示:胰头占位,肝内、外胆管轻度扩张,胆囊体积增大,胆囊炎伴胆泥。腹部C T示:(1)胆总管下段腔外结节,胆总管末端截断,胆总管扩张,肝内胆管扩张,考虑胆总管下段占位性病变;(2)胰腺形态饱满,胰头增大;(3)腹腔及腹膜后小淋巴结(图1)。磁共振胰胆管造影(MR C P)示:(1)左右肝管、胆总管扩张,胆总管上段结石可能;(2)胆总管中下段截断,考虑胰头占位;(3)胆囊增大(图2)。诊断为胰头占位,建议手术治疗,患者拒绝手术后于2 0 2 0年9月7日转至本院治疗。入院查体示:体温3 6.9,心率8 3次/分,呼吸2 0次/分,血压1 4 2/9 0 7143现代医药卫生2 0 2
10、3年1 0月第3 9卷第1 9期 J M o d M e d H e a l t h,O c t o b e r 2 0 2 3,V o l.3 9,N o.1 9mm H g(1 mm H g=0.1 3 3 k P a)。精神差,全身皮肤及黏膜黄染,肠鸣音活跃,余无明显阳性体征。结合外院检查结果,入院后初步诊断为胰头占位,考虑胰腺癌可能。2 0 2 0年9月7日,复查肝功能示:T B I L 2 5 3.1 m o l/L,D B I L 1 6 9.0 m o l/L,I B I L 8 4.1 m o l/L,谷丙转氨酶(A L T)1 9 0.0 U/L,谷草转氨酶(A S T)1
11、2 0.0 U/L,G G T 1 9 4.0 U/L,A L P 5 6 3.0 U/L,T B A 1 1 5 0.0 m o l/L,A L B 3 3.2 g/L。C A 1 9 9 6 7.4 7 U/m L。尿常规示:尿胆红素+。血常规、血凝、淀粉酶、脂肪酶、肾功能及抗核抗体谱未见异常。胃镜提示食管裂孔疝(滑脱型)并反流性食管炎、慢性非萎缩性胃炎。患者梗阻性黄疸,瘙痒较前明显,胆红素水平明显增高,入院后给予保肝、降酶及营养支持等治疗,请肝胆外科会诊考虑胰腺肿瘤不除外,建议完善上腹部增强磁共振及MR C P检查,必要时行超声内镜检查或转科手术;请胃镜室会诊考虑胰腺癌可能性大,建议外科
12、手术治疗。与患者家属沟通后,患者家属拒绝行超声内镜下胰腺穿刺检查,强烈要求先行经皮肝穿刺胆道引流术(P T C D)减黄,后请介入科会诊行P T C D。2 0 2 0年9月8日,完善上腹增强核磁及MR C P示:胰腺弥漫性异常改变,胰管节段性显影,胆总管胰腺段梗阻并其上肝内外胆管扩张,胆囊增大伴胆汁淤滞(图3),考虑A I P并胆总管胰腺段受累可能性大。2 0 2 0年9月9日,检查示:I g G 4 1 1.8 0 g/L,考虑A I P。与患者沟通后给予激素免疫抑制试验治疗(甲泼尼龙琥珀酸钠4 0 m g/d)。2 0 2 0年9月1 3日,复查肝功能示:T B I L 1 6 0.7
13、m o l/L,D B I L 1 1 4.0 m o l/L,I B I L 4 6.7 m o l/L,A L T 1 2 5.0 U/L,A S T 7 3.0 U/L,G G T 1 3 9.0 U/L,A L P 4 2 5.0 U/L,T B A 3.3 m o l/L,A L B 3 8.0 g/L。2 0 2 0年9月1 8日,复查上腹部增强核磁示:胰腺体积较前缩小,胆系梗阻较前好转(图4)。患者转氨酶、胆红素指标下降明显,黄疸症状较前减轻,考虑激素治疗有效,调整为口服泼尼松3 5 m g/d。2 0 2 0年9月2 1日,再次复查 肝 功 能 示:T B I L 8 9.8
14、m o l/L,D B I L 6 3.0 m o l/L,I B I L 2 6.8 m o l/L,A L T 2 4 3.0 U/L,A S T 1 2 0.0 U/L,G G T 1 0 5.0 U/L,A L P 2 7 0.0 U/L,T B A 2.8 m o l/L。患者全身黏膜黄疸症状较前明显减轻,无瘙痒症状,病情好转,于2 0 2 0年9月2 2日出院。出院后继续口服泼尼松,每2周减5 m g,以5 m g/d维持治疗。2 0 2 0年1 0月3日,患者门诊复查肝功能 示:T B I L 6 1.0 m o l/L,D B I L 3 9.0 m o l/L,I B I L
15、 2 2.0 m o l/L,G G T 9 0.0 U/L,A L P 2 0 0.0 U/L,T B A 3.0 m o l/L。后续随访,患者黄疸症状消失,血清I g G 4水平降至正常,腹部C T示胰腺轮廓清晰,明显缩小。图1 腹部C T图2 MR C P图3 上腹部MR I(2 0 2 0-0 9-0 8)图4 上腹部MR I(2 0 2 0-0 9-1 8)2 讨 论 1型A I P是一种慢性A I P,其发病机制可能跟遗传易感性、感染、免疫因素及环境因素有关3。1型A I P病理特征表现为大量淋巴细胞和浆细胞,尤其是I g G 4阳性的浆细胞大量浸润,并伴席纹状纤维化和8143现
16、代医药卫生2 0 2 3年1 0月第3 9卷第1 9期 J M o d M e d H e a l t h,O c t o b e r 2 0 2 3,V o l.3 9,N o.1 9闭塞性静脉炎4。1型A I P好发于中老年男性,女性患者相对少见,男女患病率约为31,平均年龄约为6 4岁5,其临床表现无特异性,极易与其他腹部疾病相混淆,如腹痛、梗阻性黄疸6、体重减轻、胰腺肿大或胰腺外病变等,影像学表现与胰腺、胆管恶性肿瘤相似,临床上容易出现误诊、漏诊。2 0 1 1年,国际胰腺病会议提出了A I P国际共识诊断标准,其诊断原则主要包括4方面:(1)影像学表现;(2)组织学结果;(3)血清学
17、表现;(4)激素治疗效果。结合本案例,患者上腹增强核磁及MR C P示胰腺异常弥漫改变,呈“腊肠样”改变,胆总管胰腺段梗阻,血清I g G 4水平升高,采用激素治疗后有效,后续随访各项指标明显好转。参照国际共识诊断标准,1型A I P的诊断成立。本案例险被误诊原因可能包括:(1)临床表现缺乏特异性。本案例患者为中年女性,非1型A I P好发人群。既往报道显示,1型A I P以中老年男性多见,且症状多以腹痛、黄疸为主,而关于中年女性患者的病例报道极少见,且本案例患者早期以全身皮肤黏膜瘙痒症状为主。同时,外院辅助检查结果考虑胰头占位,C A 1 9 9水平升高。上述临床表现酷似胰腺癌,故易误诊。(
18、2)对1型A I P认识不足。1型A I P属少见病7,部分临床医生可能缺乏相关诊疗经验,从而未能考虑到该病。(3)未及时进行相关辅助检查。本案例于外院未完善I g G 4检查,且入院因患者拒绝而未行超声内镜下活组织病理检查。既往有研究显示,2 3例A I P病例的误诊率高达9 6%,由此导致的手术探查率高达9 1%,严重影响了患者生命质量8。本案例由于患者入院积极完善I g G 4检查及激素治疗反应有效,最终确诊为1型A I P,减少了非必要的外科手术探查。1型A I P若误诊为胰腺癌可能会导致患者预后不佳,尤其是局灶肿块型A I P与胰腺癌难以鉴别9。国内有将A I P误诊为胰腺癌而行胰十
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