骨包虫肺转移1例并文献复习.pdf

医药前沿 2024年4月 第14卷第10期 临床医学 79骨包虫肺转移 1 例并文献复习陈维英，杨秀丽，陈 瑞，乔玉霞，张有莉（青海红十字医院肿瘤科 青海 西宁 810000）【摘要】本文分析 1 例罕见骨包虫肺转移典型病例的发病背景、诊疗过程、疗效评价情况，结合相关文献报道，分析骨包虫病初诊时的影像学检查结果及发病特点，以期为骨包虫病的筛查、早期诊断及治疗提供参考，提高骨包虫病治疗效果，降低其致残率，延长骨包虫病患者总生存期，提高其生活质量。【关键词】包虫病；骨盆；多发；肺转移性包虫【中图分类号】R532.32【文献标识码】A【文章编号】2095-1752（2024）10-0079-04包虫病又称棘球蚴病，是由棘球属绦虫的幼虫棘球蚴寄生于人和动物的肝、肺等组织器官所引起的一种动物源人兽共患寄生虫病1。包虫病致病寄生虫包括细粒棘球绦虫、多房棘球绦虫和石渠棘球绦虫 3 种。多房棘球绦虫寄生于人体后呈多囊状，且呈现出肿瘤样生长发育和浸润迁移，对脏器损害严重，手术治疗难度大，术后并发率高，难以根治。此类包虫病潜伏期长，病程长，具有隐袭进行性特点，有“恶性包虫病”或“虫癌”之称，被世界卫生组织列为世界十大寄生虫病之一2。细粒棘球绦虫的幼体侵入人体后，除累及肝、肺脏器外，也可累及腹腔、脾、肾、脑等部位。包虫病多见于我国西北部高海拔地区，在地中海国家，包括土耳其和叙利亚，亦有中枢神经系统包虫病及脊髓包虫病的发生3。原发性骨包虫病相对较少见，在原发性骨包虫病早期，往往无明显临床症状，随着疾病进展，可出现病灶部位疼痛、活动后不适等，但上述症状无特异性，大多数患者往往误以为是腰椎病、风湿性关节病等慢性疾病，而未引起重视，然后随着疾病的进一步发展，骨痛进一步加重，导致相关部位功能障碍，甚至出现病理性骨折、远处转移等严重并发症后才就诊检查；因骨包虫病相对少见，临床诊疗过程中也极易发生漏诊及误诊。包虫病治疗方案以手术治疗为主，但骨包虫病，尤其是病灶累及范围较广泛者，单纯手术很难达到理想的诊疗效果，而药物治疗效果有限，复发率高，随着病情的进展，患者受累部位发生功能障碍，并进行性加重，患者致畸、致残率高3。现将青海红十字医院 1 例多发性骨包虫肺转移的罕见病例报道如下，结合国内外文献回顾，以期更好地了解骨包虫病病理生理学、诊断和治疗情况，为临床实践提供相关参考依据。1 病例资料1.1 一般资料患者男性，39 岁，藏族，高海拔藏区牧民，自小生活在牧区，以饲养牛羊为生，具有长期饮用河水及食用风干牛肉史。患者于 2017 年 3 月无明显诱因出现腰骶部间断性疼痛，活动后加重，休息后缓解，无低热、盗汗，无咳嗽、咳痰，无下肢麻木，无间歇性跛行，无心慌、胸闷，无纳差、消瘦等不适；就诊于当地藏医院，完善相关检查，初步诊断考虑骨结核，给予口服“藏药”治疗约 1 年，其间患者腰骶部疼痛时好时坏；1 年后患者出现腰骶部疼痛加重，伴下肢活动障碍，未予重视，继续口服“藏药”治疗。2021 年 2 月，患者腰骶部疼痛进一步加重，伴双下肢活动障碍，不能站立，就诊于青海省海东市平安区某诊所，行针灸治疗后疼痛无明显缓解，后就诊于青海省第四人民医院，行腰椎及髂骶关节 CT三维图像重建，考虑结核，骨转移瘤不排除。为进一步明确诊断及治疗，于 2021 年 3 月 4 日就诊于青海红十字医院，以“腰部疼痛原因待查”收住我科。患者发病以来，神志凊，精神可，食欲正常，睡眠正常，小便正常，体重无明显下降。既往体健，否认肝炎、结核等传染性疾病史及密切接触史，否认高血压、心脏史，否认糖尿病、脑血管疾病史，否认手术、外伤、输血史，否认食物、药物过敏史，长期生活在牧区，有牛、羊、犬密切接触史，按当地防疫部门要求预防接种。查体：体力状态（Performance Status,PS）评分 3 分，疼痛数字评价量表（Numeric Rating Scales,NRS）评分 5 分，慢性病容，全身浅表淋巴结未触及肿大；双肺呼吸音清，未闻及明显干湿性啰音；心律齐，各瓣膜区未闻及病理性杂音；腹平软，全腹部无明显压痛及反跳痛，未及明显包块，肠鸣音 3 4 次/min，移动性浊音阴性；双下肢无浮肿；腰骶部叩痛阳性，双侧肾部压痛阳性；双侧膝关节内侧压痛阳性，双下肢肌力 0 级，肌张力减退，双下肢运动功能障碍。1.2 辅助检查2021 年 3 月 1 日青海省第四人民医院髂骶关节 CT三维图像重建提示：右侧髂骨、骶骨、股骨头及 1 椎体骨质破坏伴周围软组织肿胀，考虑结核（见图 1）。腰椎 CT 三维图像重建提示：（1）S1 椎体右侧骨质破坏，考虑结核；（2）腰椎轻度骨质增生（见图 2）。结核抗体 IgM 阴性、结核抗体 IgG 阴性；血沉 10 mm/h；肿瘤标志物：铁蛋白 1 323 ng/mL，CA24-2、CA19-9、CEA、AFP、总前列腺特异性抗原、游离前列腺特异性抗原、游离总前列腺特异性抗原检测结果均正常。血常80 医药前沿 2024年4月 第14卷第10期 临床医学规：白细胞（white blood cell,WBC）8.58109/L，血红蛋白（hemoglobin,Hb）162 g/L，血小板（platelet,PLT）338109/L。结核感染 T 细胞及-干扰素试验阴性。肝酶：谷丙转氨酶（alanine aminotransferase,ALT）58 u/L，谷草转氨酶（aspartate aminotransferase,AST）28 u/L，-谷 氨 酰 转 肽 酶（gamma-glutamyl transferase,-GT）268 u/L；碱 性 磷 酸 酶（alkaline phosphatase,ALP）125 u/L。腹部彩超示：肝右后叶稍高回声区，局部钙化管壁与血管瘤鉴别，建议随访肝内钙化灶胆囊体积稍增大。2021 年 3 月 5 日入住我科后查静脉血包虫抗体 IgG 阳性。胸部增强 CT 提示：双肺多发囊性占位，考虑囊型包虫肺转移。全腹部平扫+增强扫描示：（1）右侧髂骨髋关节及周围、骶骨右侧翼及部分骶椎、右侧臀部、髂腰部多发囊型包虫；（2）腰椎椎管密度不均，建议腰椎MRI（见图3）。腰椎MRI平扫示：腰段椎管内、椎旁软组织及右侧髂骨及周围软组织内、骶骨右侧翼及骶椎、右侧臀部、髂腰部软组织囊型包虫病（见图 3）。1.3 临床诊断（1）骨多发包虫病；（2）双肺多发转移性包虫病；（3）腰椎椎管转移性包虫病；（4）右侧臀部转移性包虫病；（5）右侧髂腰部软组织转移性包虫病；（6）双下肢瘫痪；（7）慢性疼痛。（a）（b）（c）注：（a）右侧髂骨、骶骨骨质破坏；（b）右侧髂骨、骶骨伴 S1 锥体骨质破坏；（c）右侧髂骨、骶骨、股骨头骨质破坏。图 1 患者 2021 年 3 月 1 日髂骶关节 CT 三维重建图像 （a）（b）（c）注：（a）右侧骶骨可见不规则骨质破坏（箭头）；（b）右侧骶骨不规则骨质破坏（箭头）；（c）右侧骶骨骨质破坏，骶管内可见多发小囊样低密度影（箭头）。图 2 患者 2021 年 3 月 1 日腰椎 CT 三维重建图像医药前沿 2024年4月 第14卷第10期 临床医学 81 （a）（b）（c）（d）（e）（f）（g）（h）（i）（j）（k）（l）注：（a）（b）胸部增强 CT 图像可见双肺多发囊性病变（箭头）；（c）（f）全腹部增强 CT 图像可见右侧髂骨、髋关节及周围、骶骨右侧翼及部分骶椎、右侧臀部、髂腰部软组织及骨质内多发混杂密度团块影，病灶内见多发分隔样改变（箭头）；（g）（l）腰椎 MRI 平扫图像可见腰段椎管内串珠状异常信号灶，椎旁软组织内串珠状异常信号灶，右侧髂骨及其肌肉组织内、骶骨右侧翼及骶椎、右侧臀部、髂腰部软组织内多发囊状异常信号影（箭头）。图 3 患者 2021 年 3 月于青海红十字医院检查影像图82 医药前沿 2024年4月 第14卷第10期 临床医学1.4 治疗经过（1）一般治疗：给予盐酸强考酮缓释片 10 mg/12 h口服镇痛治疗；（2）多学科会诊制订个体化治疗方案：经骨科、胸外科、放疗科、康复科行多学科诊疗模式讨论，认为患者肺多发转移性包虫无手术治疗指征；骨包虫累及腰椎椎管、骶椎、髂骨、骶骨、髋关节，以及臀部、髂腰部软组织，无手术治疗指征；（3）专科治疗：长期给予阿苯达唑片 400 mg，2 次/d 口服抗包虫治疗，同时给予营养神经、针灸、红外线等对症辅助治疗。综合治疗 1 周后患者腰骶部疼痛明显缓解，带药出院。后期患者每 3 6 个月来院复诊 1 次，病情稳定，目前仍处于治疗阶段，药物不良反应表现为轻度肝损害，余无特殊不适。2 讨论包虫病属丙类传染病，是一种人畜共患寄生虫病，多见于我国西北地区。本病的传染源主要是犬科食肉动物，包括家犬、野犬和野狼等，寄生在这些食肉动物小肠内的细粒棘球绦虫发育成熟后，孕节片从成虫体脱落，随动物粪便被排出，其内所含的虫卵污染环境和水等，人食用被虫卵污染的食物或饮用被污染的水而导致感染。虫卵进入人体后在消化液的作用下孵化，幼虫棘球蚴随血液循环移行至肝、肺、腹腔、脾脏、肾、脑、骨骼等部位寄生，侵害人体器官，造成包虫病。易感染群体大多具有疫区接触史、牧区生活史、食生肉食史或有牛羊、犬等动物接触史4。包虫病以肝包虫多见，骨包虫较少见，约占所有包虫病的 0.5%4%，常发生在血液较丰富的脊柱，其次是骨盆、股骨及胫骨等。骨包虫病起病隐匿，潜伏期较长，早期无明显症状或仅有轻微疼痛，较难发现，或被误认为其他疾病，只有出现骨破坏、突然发生骨折、继发感染，或压迫引起神经血管损害后才被发现。骨包虫病任何年龄段均可发病，男性发病率高5。骨包虫病主要临床表现有疼痛、受累组织肿胀，严重时可导致病理性骨折、截瘫或四肢瘫痪，通常被误诊为骨结核、骨转移瘤6。骨包虫病的诊断目前主要依据影像学检查，其次是实验室检查和病理检查，CT 检查表现为单囊或多囊型膨胀性病变，MRI 则表现为成串的子囊壁结构7。骨包虫侵及椎旁软组织、臀部进而转移至肺的病例极其罕见，未见相关文献报道。手术是包虫病目前最有效的治疗方法，手术可切除包虫内囊，防止囊液外溢，能有效避免棘球蚴头节播散8。目前阿苯达唑是治疗包虫病的首选药物，但其平均治愈率只有 30%9。宋作成等10、杨秀恩等11的研究结果显示，调强放射治疗对鼠骨包虫病有一定的疗效，谢增加等12对不适合手术或无法手术治疗的 3 例骨包虫患者进行局部立体定向三维适形放射治疗，疗效显著，无明显不良反应，但目前无类似大样本、多中心、随机对照研究，放射治疗骨包虫病目前临床尚未广泛开展。本例患者属于多房棘球绦虫感染的囊泡型骨包虫病，病变局部累及范围广，包括骨盆、髂腰肌及臀部肌肉等，且转移至肺，形成多个肺转移病灶，确诊晚，无手术治疗指征，是否行放射治疗目前仍存在争议。患者长期口服阿苯达唑单药抗包虫治疗，疾病控制时间长达33个月，目前患者病情仍稳定，超过预期疗效，若后期继续规范综合治疗，有望获得更长的疾病控制时间。因此，对于晚期骨包虫病，在手术治疗条件不足的情况下，应多学科协作制订个体化综合治疗方案，严密定期随访，持续观察疗效及不良反应发生情况，以确保患者规范治疗的依从性，并保证患者用药安全。然而，骨包虫病，尤其是转移性囊泡型骨包虫病相对罕见，目前国内对此病的系统、全面的研究较少，而在高原藏区，此病危害严重，流行情况复杂，误诊率高，治疗方法相对单一，加上大部分藏区人民对此病的认识水平较低，就医依从性差，致残率较高，因此，对骨包虫病，尤其是转移性囊泡型骨包虫病的预防，应引起重视，对其的治疗亦需进一步探索研究。【参考文献】1 王军全，黄春桂，吴璇，等1 例肝、肺、脊柱、脑多部位包虫病的临床治疗 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